Clinical relevance of the TECTA c.6183G>T variant identified in a family with autosomal dominant hearing loss: a case report

错义突变 遗传学 听力损失 外显子组测序 生物 表型 外显子组 感音神经性聋 基因 医学 听力学
作者
Ivona Sansović,Ana-Maria Meašić,Ljubica Odak,Mijana Kero
出处
期刊:Croatian Medical Journal [Medicinska naklada, Zagreb]
卷期号:64 (5): 329-333 被引量:1
标识
DOI:10.3325/cmj.2023.64.329
摘要

Missense variants in the α-tectorin gene (TECTA) cause autosomal dominant (DFNA8/A12) non-syndromic hearing loss (ADNSHL) and account for a considerable number of ADNSHL cases. According to genotype-phenotype correlation studies, missense variants in the zona pellucida (ZP) domain of α-tectorin predominantly cause mid-frequency HL. Here, we report on clinical exome sequencing results in a large family with early-onset, sensorineural, moderate-to-severe mid-frequency HL. We identified one heterozygous c.6183G>T variant near the ZP domain of TECTA segregating in five family members. This variant was previously reported as a variant of uncertain significance in a family with ADNSHL. On the basis of specific segregation in the currently studied family and the general guidelines of the American College of Medical Genetics and Genomics, we argue that the TECTA c.6183G>T variant should be considered a likely pathogenic cause of ADNSHL. This report adds to the knowledge on the rare c.6183G>T missense variant, which affects the immediate vicinity of the ZP domain in TECTA. Our findings highlight the importance of clinical evaluation in patients with familial HL and of studying family segregation when assessing the pathogenicity of a variant.

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