Trio-based exome sequencing reveals a high rate of the de novo variants in intellectual disability

智力残疾 外显子组测序 遗传诊断 队列 遗传学 DNA测序 外显子组 人口 生物 遗传异质性 医学 基因 突变 内科学 表型 环境卫生
作者
Alejandro Brea‐Fernández,Miriam Álvarez-Barona,Jorge Amigo,María Tubío-Fungueiriño,Pilar Caamaño,Montserrat Fernández‐Prieto,Francisco Barros,Silvia De Rubeis,Joseph D. Buxbaum,Ángel Carracedo
出处
期刊:European Journal of Human Genetics [Springer Nature]
卷期号:30 (8): 938-945 被引量:6
标识
DOI:10.1038/s41431-022-01087-w
摘要

Intellectual disability (ID), a neurodevelopmental disorder affecting 1-3% of the general population, is characterized by limitations in both intellectual function and adaptive skills. The high number of conditions associated with ID underlines its heterogeneous origin and reveals the difficulty of obtaining a rapid and accurate genetic diagnosis. However, the Next Generation Sequencing, and the whole exome sequencing (WES) in particular, has boosted the diagnosis rate associated with ID. In this study, WES performed on 244 trios of patients clinically diagnosed with isolated or syndromic ID and their respective unaffected parents has allowed the identification of the underlying genetic basis of ID in 64 patients, yielding a diagnosis rate of 25.2%. Our results suggest that trio-based WES facilitates ID's genetic diagnosis, particularly in patients who have been extensively waiting for a definitive molecular diagnosis. Moreover, genotypic information from parents provided by trio-based WES enabled the detection of a high percentage (61.5%) of de novo variants inside our cohort. Establishing a quick genetic diagnosis of ID would allow early intervention and better clinical management, thus improving the quality of life of these patients and their families.
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