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Identification of a Novel Mutation of β-Spectrin in Hereditary Spherocytosis Using Whole Exome Sequencing

遗传性球形红细胞增多症 错义突变 球形红细胞增多 外显子组测序 遗传学 突变 幽灵蛋白 外显子组 生物 基因 医学 免疫学 脾切除术 脾脏 细胞骨架 细胞
作者
Dżamila M. Bogusławska,Michał Skulski,Beata Machnicka,S Potoczek,Sebastian Kraszewski,Kazimierz Kuliczkowski,Aleksander F. Sikorski
出处
期刊:International Journal of Molecular Sciences [Multidisciplinary Digital Publishing Institute]
卷期号:22 (20): 11007-11007 被引量:6
标识
DOI:10.3390/ijms222011007
摘要

Hereditary spherocytosis (HS), the most commonly inherited hemolytic anemia in northern Europeans, comprises a group of diseases whose heterogeneous genetic basis results in a variable clinical presentation. High-throughput genome sequencing methods have made a leading contribution to the recent progress in research on and diagnostics of inherited diseases and inspired us to apply whole exome sequencing (WES) to identify potential mutations in HS. The data presented here reveal a novel mutation probably responsible for HS in a single Polish family. Patients with clinical evidence of HS (clinical symptoms, hematological data, and EMA test) were enrolled in the study. The examination of the resulting WES data showed a number of polymorphisms in 71 genes associated with known erythrocyte pathologies (including membranopathies, enzymopathies, and hemoglobinopathies). Only a single SPTB gene variant indicated the possible molecular mechanism of the disease in the studied family. The new missense mutation p.C183Y was identified using WES in the SPTB gene, which is most likely the cause of clinical symptoms typical of hereditary spherocytosis (membranopathy) due to structural and functional impairments of human β-spectrin. This mutation allows for a better understanding of the molecular mechanism(s) of one of the membranopathies, hereditary spherocytosis.
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