Approach to the Patient: Mitochondrial Diabetes: Contemporary Cases and a Precision Medicine Approach

异质性 先证者 线粒体DNA 医学 线粒体肌病 粒线体疾病 基因检测 糖尿病 遗传学 精密医学 生物信息学 症候群 感音神经性聋 2型糖尿病 遗传诊断 肌肉无力 内科学 儿科 队列 遗传倾向 突变 人类线粒体遗传学
作者
Kaylee R Oppenheimer,Nava T Himelhoch,Michael E. McCullough,TIANA L. BOWDEN,Balamurugan Kandasamy,Lisa R. Letourneau,Rochelle N. Naylor,Siri Atma W. Greeley,Louis H Philipson
出处
期刊:The Journal of Clinical Endocrinology and Metabolism [Oxford University Press]
卷期号:111 (4): 1175-1186 被引量:1
标识
DOI:10.1210/clinem/dgaf698
摘要

Maternally inherited diabetes and deafness (MIDD) syndrome is a rare form of monogenic diabetes most often caused by the pathogenic m.3243A > G mutation in the mitochondrial tRNALeu (UUR) gene, MT-TL1. Mutations causing MIDD are also associated with mitochondrial encephalomyopathy, lactic acidosis, and stroke-like episodes. This paper analyzes the data of 15 probands with mitochondrial diabetes enrolled in the University of Chicago Monogenic Diabetes Registry, all of whom have confirmed pathogenic variants, primarily m.3243A > G. Three of these probands (3/15) were selected for detailed case studies and pedigree analysis. Among the total cohort, sensorineural hearing loss (80%) and muscle weakness (53%) were frequent comorbidities, and all tested individuals were negative for islet autoantibodies. Treatment regimens included insulin and sulfonylureas, with some reporting use of biguanides despite safety concerns related to mitochondrial dysfunction. Three probands noted subjective improvement with mitochondrial cocktail supplementation. Familial heteroplasmy testing revealed significant inter- and intrafamilial variability. This cohort represents 1 of the largest clinically characterized US populations with mitochondrial diabetes and underscores the importance of urine-based heteroplasmy testing and personalized management strategies informed by mitochondrial pathophysiology.
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