A case of systemic lupus erythematosus having concurrent Evans syndrome and acquired thrombotic thrombocytopenic purpura

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作者
Ryo Motoyama,Tomoaki Higuchi,Shinya Hirahara,Naoko Konda,Risa Yamada,Kotaro Watanabe,Mayuko Fujisaki,Rei Yamaguchi,Yasuhiro Katsumata,Yasushi Kawaguchi,Masayoshi Harigai
出处
期刊:Modern rheumatology case reports [Informa]
卷期号:7 (2): 383-387 被引量:3
标识
DOI:10.1093/mrcr/rxad011
摘要

ABSTRACT An 18-year-old Japanese woman with systemic lupus erythematosus experienced dyspnoea, headache, tinnitus, and purpura for 2 weeks and was admitted to our hospital. The patient had been diagnosed with systemic lupus erythematosus and secondary immune thrombocytopenia 8 years before and treated with high-dose prednisolone and mycophenolate mofetil. Since the blood test on admission showed haemolytic anaemia with a positive direct Coombs test and anti-glycoprotein IIb/IIIa antibodies, the patient was initially diagnosed with Evans syndrome (ES). The patient was treated with pulse intravenous methylprednisolone followed by 45 mg/day prednisolone; however, the patient’s platelet count did not normalise. Based on a low level of a disintegrin-like and metalloproteinase with thrombospondin type 1 motif 13 (ADAMTS-13) activity and a high level of ADAMTS-13 inhibitors, a diagnosis of acquired thrombotic thrombocytopenic purpura (TTP) was confirmed. After undergoing therapeutic plasma exchange for 6 consecutive days, the patient’s platelet count recovered rapidly. Although concurrent acquired TTP and ES have not been reported previously, the findings from this case highlight the importance of measuring ADAMTS-13 activity and inhibitors to rule out acquired TTP, especially when ES is refractory to glucocorticoids.
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