Wide Spectrum of Cardiac Phenotype in Myofibrillar Myopathy Associated With a Bcl-2-Associated Athanogene 3 Mutation: A Case Report and Literature Review

肌病 医学 心肌病 袋3 肌原纤维 弱点 肌肉无力 内科学 病理 心脏病学 心力衰竭 遗传学 解剖 生物 自噬 细胞凋亡
作者
Yuichi Akaba,Ryo Takeguchi,Ryosuke Tanaka,Yoshio Makita,Takashi Kimura,Kumiko Yanagi,Tadashi Kaname,Ichizo Nishino,Satoru Takahashi
出处
期刊:Journal of Clinical Neuromuscular Disease [Ovid Technologies (Wolters Kluwer)]
卷期号:24 (1): 49-54 被引量:1
标识
DOI:10.1097/cnd.0000000000000392
摘要

Myofibrillar myopathy is a clinically and genetically heterogeneous group of muscle disorders characterized by myofibrillar degeneration. Bcl-2-associated athanogene 3 (BAG3)-related myopathy is the rarest form of myofibrillar myopathy. Patients with BAG3-related myopathy present with early-onset and progressive muscle weakness, rigid spine, respiratory insufficiency, and cardiomyopathy. Notably, the heterozygous mutation (Pro209Leu) in BAG3 is commonly associated with rapidly progressive cardiomyopathy in childhood. We describe a male patient with the BAG3 (Pro209Leu) mutation. The patient presented at age 7 years with muscle weakness predominantly in the proximal lower limbs. Histologic findings revealed a mixture of severe neurogenic and myogenic changes. His motor symptoms progressed rapidly in the next decade, becoming wheelchair-dependent by age 17 years; however, at the age of 19 years, cardiomyopathy was not evident. This study reports a case of BAG3-related myopathy without cardiac involvement and further confirmed the wide phenotypic spectrum of BAG3-related myopathy.
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